بازیدیوبلومایکوزیس روده‌ای

گزارش یک مورد بازیدیوبلومایکوزیس روده‌ای

نویسنده: دکتر فاطمه الهام، متخصص آسیب‌شناسی بالینی و تشریحی

چکیده

بازیدیوبلومایکوزیس یک بیماری نادر است که توسط بازیدیوبولوس راناروم ایجاد می‌شود و اغلب تنه و اندام‌ها را گرفتار می‌کند؛ هرچند موارد نادری از عفونت‌های گاسترواینتستینال توسط بازیدیوبولوس رانارومگزارش شده است. در این مقاله موردی، به معرفی یک بیمار مبتلا به این عفونت می‌پردازیم. بیمار آقای 31 ساله کارگر نانوایی است که با درد شکم و دیستانسیون و یبوست از یک ماه قبل و کاهش وزن حدود 5 الی 6 کیلوگرم در این مدت به اورژانس مراجعه می‌کند. یک توده بزرگ و سفت با چسبندگی به کف حفره شکم و پانکراس و قسمت دوم و سوم دئودنوم و احتمالاً IVC در سمت راست حفره شکم زیر کبد نمایان بود که ایلئوم هم به آن چسبندگی داشت، گزارش پاتولوژیست از نمونه ارسالی بازیدیوبلومایکوزیس روده کوچک است. طی پیگیری‌های بعدی با تجویز داروهای ضد قارچی و مصرف دارو توسط بیمار، حال عمومی بیمار رو به بهبودی قابل توجه بوده و بدون علامت است. در بیماران با علائم درد شکم و یبوست در مرحله اول تشخیص‌هایی مثل سرطان کولون و بیماری‌های التهابی روده مطرح است و بیمار دارای علائم آزمایشگاهی لکوسیتوز با گزارش پاتولوژی وجود ائوزینوفیل از مخاط کولون است. بیماری بازیدیوبلومایکوزیس باید بخصوص در نواحی گرمسیری موردتوجه قرار گیرد. چه بسا که مداخله جراحی زودرس و استفاده از داروهای ضد قارچی در مراحل اولیه جهت بیمار بتواند نجات‌دهنده باشد.

مقدمه

بازیدیوبلومایکوزیس یک بیماری نادر است که توسط بازیدیوبلوس راناروم[1] از قارچ‌های راسته انتموفتورال و رده زیگومیست ایجاد می‌شود و سبب یک عارضه التهابی و گرانولوماتوز مزمن می‌شود که اغلب تنه و اندام‌ها (دست و پا) را گرفتار می‌کند؛ هرچند موارد نادری از عفونت‌های گاسترواینتستینال توسط بازیدیوبولوس راناروم گزارش شده است (1). این بیماری در سرتاسر جهان می‌تواند دیده شود؛ ولی در نواحی گرمسیری شرق و غرب آفریقا و جنوب شرقی آسیا شیوع بیشتری دارد (2).

بازیدیوبلوس راناروم عمدتاً از اندام‌ها، روده‌ها و تنه جدا می‌شود (3). بیماری اساساً در جوان‌ها شایع‌تر است و در مردان 3 تا 6 برابر زن‌ها است. بیماری از طریق تلقیح تروماتیک نیش حشرات و یا از راه دستگاه گوارش به بدن وارد می‌شود. عارضه با ایجاد ندول زیرجلدی شروع می‌شود و با توسعه تدریجی بزرگ‌تر می‌گردد. محل‌های ابتلا شامل باسن، ران، بازو، پا و گردن است. تاکنون مواردی از این بیماری در ایران گزارش شده است (4 و 5). بر همین اساس در این مقاله موردی، به معرفی یک بیمار مبتلا به این عفونت می‌پردازیم.

معرفی مورد

بیمار آقای 31 ساله کارگر نانوایی است که با درد شکم و دیستانسیون و یبوست از یک ماه قبل و کاهش وزن حدود 5 الی 6 کیلوگرم در این مدت به اورژانس بیمارستان شهید محمدی بندرعباس مراجعه می‌کند. بیمار معتاد به تریاک و heavy smoker بود. در معاینه فیزیکی رنگ‌پریده است و ملتحمه رنگ‌پریده و فشارخون 130 بر روی 80 بود و پالس ریت 82، دما 36/2 و تعداد تنفس 18 در دقیقه است. دیستانسیون و تندرنس ضعیف در تمام شکم (دفورمیتی پای راست در اثر شکستگی دارد) در توش رکتال، فکال به دست می‌خورد (بدون impaction)

نتایج تست‌های آزمایشگاهی به صورت زیر بود:

WBC: 10.9 – RBC: 5.4 – HB:12.1 – HCT:38.4 – MCV:71 – MCH:22 –MCHC:31 –PLT: 669 – :NL-  UREA :36 – CR:1 – Alp: 330 – billi (T, D): NL – Na: 129- K:6 – ESR:23 – CRP: Neg

تست‌های تیروئیدی NL و تومور مارکر CEA: 0.98 (NL) است.

گزارش باریوم انمای انجام‌شده: ماده حاجب کولون عرضی را به‌طور کامل پر نکرده است (شکل 1). به علت اسپاسم کولون، عرض و عدم پر شدن کامل سکوم بیمار از نظر ضایعات التهابی بررسی شود. طی اولین کولونوسکوپی، تنگی مجرا به علت توده‌ای که در پروگزیمال کولون صعودی وجود دارد، گزارش شد و بیوپسی گرفته می‌شد. پاتولوژیست، التهاب متوسط و غیر اختصاصی را گزارش می‌کند، بیمار با تشخیص اولیه کرون و توصیه به مراجعه جهت انجام کولونوسکوپی مجدد حدود یک هفته بعد ترخیص می‌شود. طی کولونوسکوپی دوم، انسداد در کولون صعودی مجدداً گزارش می‌شود و نمونه‌برداری انجام می‌گردد که مجدداً پاتولوژیست، التهاب متوسط غیر اختصاصی کولون به همراه بافت نکروتیک را گزارش می‌کند.

بیمار حدود یک ماه بعد مجدداً با شکایت کاهش وزن و درد شکم و لمس توده در RLQ بستری می‌شود، علائم حیاتی به صورت، فشارخون  110 روی 70  و PR:80 / T: 37.2 و معاینات فیزیکی: شکم مختصر دیستانته، تندرنس و Mass در RLQ است. در طی بستری بیمار دچار استفراغ مکرر می‌شود و تحت عمل جراحی به علت توده بزرگ سکوم و رایت همی‌کولکتومی قرار می‌گیرد.

آزمایش‌های بار دوم بستری به شرح زیر است: لکوسیتوز (WBC:20000) با ارجحیت نوتروفیل (92%)، سدیم و پتاسیم: NL، PT و PPT بیلی‌روبین و تست‌های کبدی و آمیلاز و لیپاز نرمال، HB بیمار 7.9 بوده و:

29: MCV: 74 – MCH: 21– MCHC

 HCT:27.2 – RDW: 16.6 – PLT: 627

همچنین CEA مجدداً چک و نرمال گزارش شد. جواب پاتولوژی نمونه رایت همی‌کولکتومی به صورت التهاب مزمن با آبسه ائوزینوفیلی در مخاط و زیر مخاط، حاوی هایف‌های قارچی که توسط گرانول‌های اسیدوفیلیک (اسپلندر – هاپلی) احاطه شده است و عدم درگیری لنف نودها و مارژین‌ها گزارش شد و در تشخیص نهایی پاتولوژیست یافته‌های فوق را مطابق با بازیدیوبلومایکوزیس روده‌ای گزارش نمود. بیمار تحت درمان ایتراکونازول 200 میلی‌گرم، 2 بار در روز به مدت سه ماه قرار گرفت و مرخص می‌شد. متأسفانه بیمار در طی این مدت دارو تجویزشده را به‌طور مرتب مصرف نکرده و حدود 2/5 ماه بعد مجدداً دچار عدم دفع مدفوع و تهوع و استفراغ و کاهش وزن در حدود 6 کیلوگرم شد.

WBC: 20000 (با ارجحیت نوتروفیلی)

RBC: 4.2– HCT:32.5 – MCV:77.3 – MCH:25 –MCHC:32.3 –PLT:703

UREA:47 – Mg: 3.7 – SGOT.SGPT: NL – ALP: 1894 – BUN: 47 – Cr:1.9

آمیلاز: 567 – لیپاز: 419 – U/A پیوری – بیلی‌روبین: NL –

CT انجام‌شده از کبد و کیسه صفرا و پانکراس: هیدرونفروز در کلیه راست و یک توده بزرگ در ناحیه راست شکم بالای کلیه راست را گزارش می‌کند.

با توجه به گزارش CT و معاینات، بیمار ابتدا تحت عمل یورتروسکوپی و تعبیه DJ قرار گرفت. شرح عمل اورولوژیست: هیدرونفروز کلیه راست و تنگی UP به علت اثر فشاری توده روده و پروگزیمال حالب راست است. سپس بیمار تحت عمل لاپاروتومی، رزکسیون ایلئوم باقیمانده، انترکتومی و آناستوموز ایجاد لوپ R-Y و گاستروژژنوستومی قرار می‌گیرد. تشخیص بعد از عمل به‌صورت توده بزرگ غیرقابل رزکسیون و فیبروتیک رتروپریتوئن است.

گزارش عمل جراح: یک مس بزرگ و سفت (شکل 2) با چسبندگی به کف حفره شکم و پانکراس و قسمت دوم و سوم دئودنوم و احتمالاً IVC در سمت راست حفره شکم زیر کبد نمایان بود که ایلئوم هم به آن چسبندگی داشت، گزارش پاتولوژیست از نمونه ارسالی بازیدیوبلومایکوزیس روده کوچک است (شکل 3). طی پیگیری‌های بعدی با تجویز داروهای ضد قارچی و مصرف دارو توسط بیمار، حال عمومی بیمار رو به بهبودی قابل توجه بوده و بدون علامت است.

بحث

بازیدیوبولوس راناروم باعث ایجاد یک بیماری نادر به نام بازیدیوبلومایکوزیس می‌شود که در این مقاله سیر درگیری روده‌ای یک آقای 31 ساله اهل شهرستان رودان از شهرستان‌های استان هرمزگان واقع در جنوب ایران ، گزارش شد. این ارگانیسم معمولاً در خاک و سبزی‌های فاسد شده رشد می‌کند و در روده قورباغه‌ها، خزندگان، مارمولک دیده می‌شود (2).

تشخیص پاتولوژیک آن با دیدن پدیده اسپلندرهاپلی (اجسام ستاره‌ای) که در اثر واکنش بافت به قارچ به صورت اجسام ائوزینوفیلی شعاعی به ضخامت 10 میکرومتر است در اطراف هایف قارچی دیده می‌شود (6). تشخیص آزمایشگاهی با لکوسیتوز قابل توجه و ائوزینوفیلی همراه است. محیط کشت آن شامل پپتون گلوکز آگار در 30 درجه سیلسیوس است که در عرض کمتر از یک هفته به صورت کلونی‌های صاف منتشر با رنگ خاکستری- زرد چین‌خورده و سطح واکسی با میسیلیوم کوتاه هوایی رشد می‌کند (2). تشخیص رادیولوژیک به صورت یک توده مشخص گاسترواینتستینال با گسترش به ارگان‌های اطراف است (7).

اولین بیماری که در وی بازیدیوبولوس رانارومگزارش گردید به صورت درگیری زیر جلدی از اندونزی در سال 1956 بود، در سال 1964 اولین مورد گاسترواینتستینال در یک پسربچه 4 ساله در عربستان سعودی گزارش شد. تا سال 2014، 17 مورد بیمار با درگیری گاسترواینتستینال گزارش شده است که بیشتر در مناطق عربستان سعودی، آمریکای جنوبی به اضافه مواردی در برزیل و عراق و هند است (1). بیمار گزارش شده در منطقه گرمسیری ایران در شهرستان رودان استان هرمزگان واقع در جنوب ایران زندگی می‌کند. عفونت‌های مربوط به بازیدیوبولوس راناروم به‌طور عمده در نواحی گرمسیر آسیايی (هند، اندونزی)، آفریقایی (نیجریه، کامرون، توگو، ساحل‌عاج، سودان، سنگال، سومالی و کنیا)، آمریکای جنوبی (عمدتاً در برزیل)، آمریکای شمالی (مکزیک) و در استرالیا دیده می‌شود (8 و 9).

طبق اکثر گزارش‌ها، افراد درگیر با بیماری بازیدیومایکوزیس دارای سابقه طولانی استفاده از تنباکو می‌باشند (5). بیمار مورد گزارش نیز فردی با سابقه طولانی استعمال تنباکو به اشکال سیگار و قلیان بوده و معتاد به ماده مخدر تریاک نیز هست. بیماران معمولاً بیماری زمینه‌ای آشکار و مشخصی ندارند، هرچند که موارد کمیابی در افراد دارای سیستم ایمنی مختل‌شده شرح داده شده است که عفونت‌هایی شبیه عفونت‌های ناشی از قارچ‌های موکوراسئوس را تقلید می‌کنند. موردی از بیماری به دنبال تزریق درون‌ ماهیچه‌ای نیز گزارش شده است. عفونت‌های ناشی از بازیدیوبولوس راناروم بیشتر در کودکان (80 درصد موارد در افراد کمتر از 20 سال) و با نسبت جنسی مذکر به مؤنث 3:1 دیده می‌شود. تاریخچه بیماری به همراه نتایج آسیب‌شناسی به‌قدر کافی اختصاصی هستند که موجب تشخیص شوند؛ ولی به‌هرحال جهت تأیید تشخیص، کشت از ضایعه ضرورت دارد. از جمله بیماری‌هایی که در تشخیص افتراقی باید در نظر گرفته شوند می‌توان از بدخیمی‌ها، آبسه‌های چرکین، الفنتیازیس و عفونت‌های کرمی نام برد. بیماری شایع دیگری که در برخی از کشورهای آفریقائی نظیر اوگاندا وجود داشته و با انتموفتورومایکوزیس بازیدیوبولا اشتباه می‌شود زخم بورولی است که به‌وسیله ارگانیسم چربی‌دوستی بنام مایکوباکتریوم اولسرانس ایجاد می‌شود. زخم بورولی نیز به‌آرامی انتشار یافته و مناطق وسیعی از بافت زیرجلدی را مبتلا می‌سازد (8 و 9).

ریسک فاکتورهای بیماری شامل کاهش اسید معده، گاستروستومی و دیابت است (10). این بیماری دارای علائم غیراختصاصی به صورت درد شکمی و اتساع شکم است. یبوست و اسهال و مدفوع موکوئیدی و خونریزی دستگاه گوارش نیز گزارش شده است (1). بیمار مورد گزارش با درد شکم و یبوست مراجعه کرده است و با توجه به بیوپسی انجام‌شده ابتدا بیماری التهابی روده مطرح شده ولی به علت عدم بهبود بیمار و عود علائم و نتایج تصویربرداری، تحت جراحی رزکسیون روده قرار گرفته و تشخیص اولیه جراح بدخیمی کولون بوده که بعد از ارسال نمونه به پاتولوژی، بازیدیوبلومایکوزیس گزارش شده است. البته علائم آزمایشگاهی بیمار مورد گزارش لکوسیتوز با ارجحیت نوتروفیل است (علیرغم مشاهده ائوزینوفیلی در بیماران دچار بازیدیوبلومایکوزیس). درمان این بیماری شامل هر 2 روش جراحی مثل برطرف کردن انسداد و درمان ضد قارچی طولانی است که معمولاً ایتراکونازول تجویز می‌شود (7). پیش‌آگهی انتوموفتورومایکوزیس بازیدیوبولا غالباً خوب بوده و در بین متجاوز از یکصد و پنجاه مورد شناخته‌ شده و گزارش شده، تنها تعداد ناچیزی منجر به فوت گردیده است. در پاره‌ای از موارد بیماری به‌طور خودبه‌خود بهبود یافته ولی درمان غالباً ضروری است. درمان با نیستاتین و گریزئوفولوین ناموفق بوده است، ید درمانی روش موفقی است که در طی آن از یدور پتاسیم به میزان روزانه 30 میلی‌گرم به ازای هر کیلوگرم وزن بدن در یک تا سه دوز استفاده شده و به مدت 6 الی 12 ماه تجویز می‌گردد. در مواردی که ید درمانی مؤثر باشد، مراحل بهبود با کاهش ضخامت لایه ائوزینوفیلی اطراف میسلیوم و محو شدن تدریجی رشته‌های میسلیوم توأم بوده و اگرچه بعد از تأثیر دارو تا مدتی گرانولوم توبرکلوئیدی در محل ضایعه باقی می‌ماند ولی بافت نکروزه به‌تدریج فیبروز می‌شود.

نتیجه‌گیری:

در بیماران با علائم درد شکم و یبوست که در مرحله اول تشخیص‌هایی مثل سرطان کولون و بیماری‌های التهابی روده، مطرح است و اگر بیمار دارای علائم آزمایشگاهی لکوسیتوز با گزارش پاتولوژی وجود ائوزینوفیل در مخاط کولون است، باید بیماری بازیدیوبلومایکوزیس بخصوص در نواحی گرمسیری موردتوجه قرار گیرد. چه بسا که مداخله جراحی زودرس و استفاده از داروهای ضد قارچی در مراحل اولیه جهت بیمار بتواند نجات‌دهنده باشد.

شکل 1- نمای تصویربرداری بازیدیو بلومایکوزیس روده‌ای

شکل 2- نمای ماکروسکوپی بازیدیو بلومایکوزیس روده‌ای

شکل 3- نمای آسیب‌شناسی بازیدیو بلومایکوزیس روده‌ای

منابع:

1. Geramizadeh B, Heidari M, Shekarkhar G. Gastrointestinal Basidiobolomycosis, a Rare and Under-diagnosed Fungal Infection in Immunocompetent Hosts: A Review Article. Iran J Med Sci. 2015 Mar;40(2):90-7.
2. Kauffman A. Atlas of fungal infection. Philadelphia, USA, Springer. 2006.
3. Singh R, Xess I, Ramavat AS, Arora R. Basidiobolomycosis: a rare case report. Indian J Med Microbiol. 2008 Jul-Sep;26(3):265-7.
4. Arjmand R, Karimi A, Sanaei Dashti A, Kadivar M. A child with intestinal basidiobolomycosis. Iran J Med Sci. 2012 Jun;37(2):134-6.
5. Ejtehadi F, Anushiravani A, Bananzadeh A, Geramizadeh B. Gastrointestinal basidiobolomycosis accompanied by liver involvement: a case report. Iran Red Crescent Med J. 2014 Aug 17;16(9):e14109.
6. Mcpherson RA. Matthew P. Henry’s clinical diagnosis and management by laboratory methods, china, ELSEVIR, 2017
7. Rose SR, Lindsley MD, Hurst SF, Paddock CD, Damodaran T, Bennett J. Gastrointestinal basidiobolomycosis treated with posaconazole. Med Mycol Case Rep. 2012 Nov 15;2:11-4.
8. Al-Naemi AQ, Khan LA, Al-Naemi I, et al. A Case Report of Gastrointestinal Basidiobolomycosis Treated With Voriconazole: A Rare Emerging Entity. Medicine (Baltimore). 2015 Sep;94(35):e1430.
9. Mandhan P, Hassan KO, Samaan SM, Ali MJ. Visceral basidiobolomycosis: An overlooked infection in immunocompetent children. Afr J Paediatr Surg. 2015 Jul-Sep;12(3):193-6.
10. Vikram HR, Smilack JD, Leighton JA, Crowell MD, De Petris G. Emergence of gastrointestinal basidiobolomycosis in the United States, with a review of worldwide cases. Clin Infect Dis. 2012 Jun;54(12):1685-91.

 [1] Basidiobolus ranarum

زایگومایکوزیس (3)

مروری بر درمان تک‌یاخته‌ای روده‌ای

برای دانلود پی دی اف بر روی لینک زیر کلیک کنید